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Case Reports
. 2018 May 18:30:48.
doi: 10.11604/pamj.2018.30.48.14601. eCollection 2018.

[Intraperitoneal cystic lymphangioma and Crohn's disease: an exceptional association]

[Article in French]
Wafa Ben Ameur  1 , Lamia Kallel  1 , Houcine Maghrebi  2 , Slim Haouet  3 , Azza Filali  1
Affiliations
Case Reports

[Intraperitoneal cystic lymphangioma and Crohn's disease: an exceptional association]

[Article in French]
Wafa Ben Ameur et al. Pan Afr Med J. .

Abstract
in English, French

Cystic lymphangioma is a rare benign malformative tumor of the lymphatic vessels which may occur in various locations. Intra-abdominal cystic lymphangioma is less frequent than cervicoaxillary cystic lymphangioma. Clinical presentation is polymorphic. Diagnosis is based on imaging data but it requires histological confirmation. Surgery is the gold standard treatment. We here report a rare case of acquired intraperitoneal cystic lymphangioma secondary to subtotal colectomy in a female patient with severe evolutive Crohn's disease treated with anti-TNF alpha. The patient presented with irreducible right painful paramedian mass with no impulse on coughing, suggesting the diagnosis of strangulated eventration within a surgical scar from midline laparotomy. She underwent emergency surgery. Surgical exploration showed multi-cystic intraperitoneal mass protrunding through the right paramedian eventration. Anatomo-pathological examination helped to confirm the diagnosis of cystic lymphangioma. Postoperatively, the mass was punctured twice to evacuate the fluid, because of incomplete surgical resection. This is the first reported case of cystic lymphangioma in a patient under anti-TNF alpha. It could be caused by disruption of the immune system and more specifically of the lymphocyte population. This association has not hitherto been established and experimental studies are necessary to accept or refuse this hypothesis.

Le lymphangiome kystique est une tumeur bégnine malformative rare des vaisseaux lymphatiques à localisations diverses. La localisation intra-abdominale du lymphangiome kystique est moins fréquente comparée à la localisation cervico-axillaire. Sa présentation clinique est polymorphe. Le diagnostic est évoqué par l'imagerie mais il nécessite une confirmation histologique. Le traitement de choix est chirurgical. Nous rapportons ici un cas rare de lymphangiome kystique intrapéritonéale acquis suite à une colectomie subtotale chez une patiente porteuse de maladie de Crohn à géni évolutif sévère et ayant nécessité l'introduction des anti TNF alpha. La patiente s'est présentée pour une masse para médiane droite douloureuse irréductible et non impulsive à la toux faisant retenir le diagnostic d'une éventration étranglée sur cicatrice de laparotomie médiane et amenant à opérer la patiente en urgence. L'exploration chirurgicale a montré une masse multi-kystique intra péritonéale extériorisée en partie à travers l'éventration paramédiane droite. L'examen anatomo-pathologique a permis de confirmer le diagnostic de lymphangiome kystique. Devant une exérèse chirurgicale incomplète, la patiente a eu deux séances de ponction évacuatrice en post-opératoire. C'est le premier cas de lymphangiome kystique rapporté chez un patient sous Anti-TNF alpha. Ceci pourrait être expliqué par la perturbation du système immunitaire et plus spécifiquement la population lymphocytaire. Cette association n'a pas été jusque-là prouvée et des études expérimentales sont nécessaires pour affirmer ou infirmer cette hypothèse.

Keywords: Crohn's disease; Lymphangioma; anti-TNF alpha.

PubMed Disclaimer

Figures

Figure 1
Figure 1
Masse kystique intra péritonéale
Figure 2
Figure 2
Coupe histologique de la paroi kystique
Figure 3
Figure 3
Collection pariétale de 4,5cm à contenu hydroaérique et 2 formations kystiques multi loculées latéro-utérines mesurant 15cm à droite et 10cm à gauche
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Cited by

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